причинен

елементи

  • диагноза
  • педиатрия
  • Вирусна инфекция

абстрактно

Ние съобщаваме за случай на неимунен хидропс феталис (NIHF), причинен от вируса на херпес симплекс тип 2 (HSV-2) при дете, чиято майка е имала повтаряща се HSV-2 инфекция. Въпреки недоносеността, тежката дисеминирана инфекция и хидропса, детето оцеля и беше неврологично непокътнато. Индуцираният от NIHF HSV-2 е изключително рядък, особено при определяне на повтаряща се майчина инфекция и доколкото ни е известно, това е първият доклад за оцеляло дете. HSV-2 трябва да се има предвид при диференциалната диагноза на NIHF и се препоръчва ранна настройка на емпирично лечение с ацикловир, докато се получат резултати от вирусологични диагностични тестове.

Неимунният плод hydrops fetalis (NIHF), който се среща при 1 на 2500 до 4000 бременности, все още има много висок диапазон на перинатална смъртност от 50 до 90%. 1, 2 Сърдечни нарушения, генетични аномалии, фетални малформации, хематологични нарушения и инфекции могат да доведат до NIHF. Инфекциозната етиология на NIHF включва най-честите причини за цитомегаловирус, токсоплазмоза, сифилис и парвовирус B19 инфекция. Вирусът на херпес симплекс (HSV) рядко се описва като причина за NIHF, обикновено в средата на първичната инфекция на майката и в предишни случаи не са описани оцелели деца. 3, 4, 5, 6, 7, 8, 9, 10 Съобщаваме за случай на дете, което е преживяло вторични NIHF инфекции след вътрематочна инфекция с HSV тип 2 (HSV-2); по-специално, това дете е родено от жена с повтаряща се HSV-2 инфекция.

случай

24-годишна бременна жена с 1 пара 0 е представила преждевременно раждане и спонтанно разкъсване на мембраните в продължение на 2 часа по време на бременност 27-1/7 седмици. Дотогава бременността й беше неусложнена, с нормални ехографи след 12 и 20 седмици. Пренаталните лаборатории не бяха пренебрежими и бяха HIV отрицателни. Пациентът е имал анамнеза за първична генитална инфекция с HSV-2 приблизително 4 години преди тази бременност, както е документирано по това време от култура и специфична за серологията типология (HSV-2 имуноглобулин G положителен). Тя отрече анамнеза за симптоматични рецидивиращи HSV генитални инфекции и не е получавала супресивна нуклеозидна терапия преди или по време на тази бременност. По време на представянето то беше напълно увеличено и мъжкото дете, което се появи хидропично, беше спонтанно приложено няколко минути след осиновяването. Детето не е имало спонтанно дишане или движение, с първоначален пулс под 60. Реанимацията включва интубация, вентилация с положително налягане, компресия на гръдния кош, интравенозен адреналин и интравенозни течности. Приложен е сърфактант. Резултатът на Апгар беше 4 и 7 след 1 и 5 минути.

След преместване в нашето отделение за интензивно лечение за новородени от референтното устройство в деня на живота (DOL) 1, изследването беше забележително при хидропично недоносено бебе с отдалечен корем и увеличен твърд черен дроб. Изследването на кожата показа дифузен еритем, нееластични були на гърдите и крайниците, както и повърхностни ерозии и хеморагични макули и папули. Лицето и скалпът са спасени значително (Фигура 1). Първоначалните лабораторни стойности показват брой на белите кръвни клетки 10, 4 x 109 l -1, хемоглобин 8 g dl -1, брой на тромбоцитите 38 × 109 9 -1, директен антиглобулин и антитела, които са отрицателни, международен нормализиран съотношение 2,87 (референтен диапазон, 0,81 до 1,30), частично тромбопластиново време 89 s (референтно ниво, 27 до 52 s), фибриноген 198 g dl -1 (референтен диапазон, 200 до 420 mg dl -1) и аспартат аминотрансфераза и аланин аминотрансфераза 468 (референтен диапазон, 20 до 65 U1 -1) и 41 (референтен диапазон, 0 до 50 U1 -1) U1 -1 .

Кожни находки при вътрематочна инфекция с HSV-2. Има повече издутини и ерозии по багажника и крайниците. HSV, вирус на херпес симплекс.

Изображение в пълен размер

Диагностичните проучвания, получени за изясняване на потенциалната етиология на NIHF, включват серологии на парвовирус, токсоплазма и трепонема; кръвна и пикочна цитомегаловирусна култура и полимеразна верижна реакция (PCR); и PCR на кръвта за ХИВ и ентеровирус, като всички те са отрицателни. Общото ниво на серумен имуноглобулин М е 234 mg dl-1. PCR на HSV-2 в кръвта е положителен; в допълнение, HSV-2 е идентифициран както чрез конюнктивална вирусна култура, така и чрез PCR и PCR на назофаринкса. Офталмологичният преглед разкрива двустранен херпесен кератит. Лумбална пункция не беше възможна поради клинична нестабилност. Патологията на плацентата демонстрира вирусни цитопатични промени в амниотичните епителни клетки на феталната мембрана, включително хроматинова маргинализация и еозинофилни вътреядрени включвания. Имунохистохимичното оцветяване с моноклонално антитяло, специфично за HSV, потвърждава наличието на HSV (Фигура 2). Има данни и за остър и хроничен фунизит и остър хориоамнионит, но без възпаление.

Вирусни включвания на херпес симплекс в амниотичния епител на феталните мембрани. а) оцветяване с хематоксилин и еозин (H&E), което показва еозинофилно вътреядрено вирусно включване (стрелка). б ) H&E оцветяване, показващо маргинализация на хроматин и ядрени вирусни включвания от смилане (стрелки). ° С ) имунопероксидазно оцветяване за HSV-1 и 2. Увеличаване × 400. HSV, херпес симплекс вирус.

Изображение в пълен размер

HSV ДНК вече не се открива в кръвта от DOL 10. Детето се лекува с високи дози интравенозно ацикловир (40 mg kg -1 на ден) в продължение на 30 дни и след това преминава към перорална супресивна терапия с ацикловир (300 mg m -2) три пъти) на ден) в продължение на 6 месеца. Локалният трифлуридин също се прилага при херпесен кератит и продължава, докато не се разреши. Кожните лезии са разрешени, въпреки че е отбелязана възпалителна хипопигментация. ЯМР на мозъка преди изписване показва лека атрофия на дясното мозъчно полукълбо и малко по-ниска от очакваната Т1 хиперинтензивност в кортикоспиналните пътища и левия заден крайник на вътрешната капсула. Нямаше кистозни промени. Детето беше пуснато на DOL 114 на коригираната възраст от 43-2/7 седмици, с план за продължаване на допълнителна кислородна терапия с нисък поток и хранене в гастростомия. Кислородната терапия постепенно е прекратена и прекратена 6 седмици след изписването.

След прекратяване на лечението с ацикловир, кожните лезии се рецидивират след 6 месеца супресивно лечение. Той отново е лекуван с интравенозен ацикловир в продължение на 48 часа и преминава към орална супресивна терапия за още 3 месеца с незабавно отстраняване на лезиите му.

12-месечната корекция на гестационния невроразвитие е извършена с помощта на скалите на Бейли за развитие на бебета - Трето издание, изчерпателна мярка за общите интелектуални способности, която предоставя отделни резултати за когнитивни, езикови и двигателни области. Тази оценка показа, че когнитивната му функция е умерена и че той има само минимално до умерено двигателно и езиково забавяне. Когнитивният му композитен резултат е 90 (± 1 sd = 85 до 115) с еквивалент на възраст 10 месеца. Общият състав на езика е 79 (± 1 sd = 85 до 115). И накрая, той работи на 10-месечна еквивалентност въз основа на фината моторика. Неговите груби двигателни умения, включително движение, координация, баланс и двигателно планиране, са били в рамките на 9-месечна възраст с общ резултат от двигателния състав от 82 (± 1 sd = 85 до 115).

дискусия

NIHF се съобщава рядко поради вродена HSV инфекция. 3, 4, 5, 6, 7, 8, 9, 10 Нашият преглед на литературата идентифицира само пет случая на отворен хидропс, причинени от HSV (Таблица 1). Доколкото ни е известно, този случай е първият докладван случай на оцеляване на дете с HSI-индуциран NIHF. Освен това нашият случай е уникален, доколкото е възникнал във връзка с повтаряща се майчина инфекция с HSV-2.

Маса в пълен размер

В заключение, макар и рядка причина за NIHF, HSV инфекцията винаги трябва да се има предвид при диференциалната диагноза, дори при определяне на майчината история на рецидив на HSV. Емпиричното ранно лечение с ацикловир трябва да се започне при новородено с NIHF с неизвестна етиология, докато се чакат диагностични изследвания, тъй като това може значително да подобри шанса за оцеляване.